PROYECTO (sólo se incluye la parte teórica de la memoria científico-técnica del proyecto)
INVESTIGADOR PRINCIPAL: Miguel Ángel Galeote Moreno
TITULO DEL PROYECTO: Aprendizaje de la lectura y desarrollo del lenguaje oral en niños y adolescentes con síndrome de Down.
Antecedentes y estado actual
El síndrome de Down (SD) es la principal causa de discapacidad intelectual de origen genético. Dentro del fenotipo conductual de las personas con SD, los problemas de lenguaje ocupan un lugar especial mostrando una actuación lingüística inferior a la esperada dado su nivel cognitivo no-verbal. Además, sus habilidades lingüísticas presentan disociaciones entre componentes del lenguaje y procesos lingüísticos (ver Roberts et al., 2007, Abbeduto et al., 2007). A ello hay que unir sus importantes dificultades de inteligibilidad (Kumin, 1994). Los resultados de nuestro grupo de investigación en los últimos años corroboran esencialmente esta descripción (Galeote et al., 2008, 2011, 2012, 2013).
Dos son las principales dificultades lingüísticas de las personas con SD: problemas de inteligibilidad y de producción morfosintáctica. Estos aspectos limitan extraordinariamente su adaptación social, académica, profesional y su calidad de vida en general, y más en sociedades altamente tecnológicas.
Aunque se hacen grandes esfuerzos por mejorar los problemas de lenguaje de estas personas, los avances son lentos y los estudios experimentales sobre la efectividad de las intervenciones, escasos (Fidler et al, 2007). En los últimos años, ha habido un creciente interés por las repercusiones que la lectura podría tener en la mejora del lenguaje oral de estas personas.
Lectura en personas con SD
Durante mucho tiempo, se ha pensado que las personas con SD no eran capaces de leer. En las últimas décadas, el panorama ha cambiado radicalmente. Los primeros datos sobre la capacidad lectora de estas personas eran de tipo anecdótico (informes de padres, estudios de caso, etc.). Trabajos posteriores más sistemáticos demuestran que la lectura es un punto fuerte en estos niños (ver Snowling, et al., 2008), aunque existe una gran variabilidad en el nivel de logro. En particular, sus habilidades de reconocimiento de palabras son sorprendentes, siendo similares o superiores en esta habilidades a niños de la misma edad con discapacidad intelectual o niños con desarrollo típico (DT) emparejados en edad mental o nivel de lectura (Fidler et al., 2005; Hulme et al; 2012).
Estas altas habilidades de reconocimiento de palabras contrastan con su bajo dominio de aquellas que parecen predecir el éxito lector en niños con DT: lenguaje oral, conciencia fonológica (CF) y conocimiento de las correspondencias grafema-fonema (Kay-Raining Bird et al., 2000; Snowling et al., 2002). Tampoco hay que olvidar sus déficits en memoria fonológica (MF).
La conciencia fonológica (CF) merece una especial atención dado el debate que ha suscitado. En 1993, Cossu et al. pusieron de relieve que los niños con SD accedían a la lectura sin apenas habilidades de CF. Estudios posteriores han encontrado que esos niños poseen ciertas habilidades de CF (Fletcher & Buckley, 2002) que, aunque pobres, parecen asociadas con la lectura.
Los datos anteriores plantean un dilema: muchas personas con SD pueden leer con cierta competencia, pero con escaso dominio de los factores que favorecen la lectura. Ello lleva a plantear si estas personas emplean diferentes estrategias para aprender a leer (Roch & Jarrold, 2008). Por otro lado, dadas sus habilidades de lectura, se ha propuesto que esta podría mejorar su lenguaje (Buckley, 2003). Estos dos aspectos han generado dos líneas de investigación complementarias: comprobar las estrategias lectoras de las personas con SD, así como su relación con el desarrollo del lenguaje. Nuestro proyecto se sitúa en la segunda línea, por lo que la primera solo será revisada en función nuestros objetivos.
Habilidades de lectura en las personas con SD
Intentando resolver la discrepancia entre sus altas habilidades de reconocimiento de palabras frente a sus déficits lingüísticos y en habilidades fonológicas, se ha propuesto que las personas con SD basarían la lectura en sus mayores habilidades visuales (Hodapp and Freeman, 2003; Fidler et al., 2005), es decir, en el emparejamiento de patrones ortográficos y sonidos de palabras globalmente. Esta hipótesis se ha visto apoyada por estudios que han evaluado la lectura de no palabras, donde la ruta visual no es posible. Estos estudios han demostrado que la lectura de estas palabras es realmente difícil, sino imposible, para estas personas (Hulme et al, 2012; Roch & Jarrold, 2008; Verucci et al., 2006).
Se han realizado diversos estudios de entrenamiento en habilidades de CF para demostrar que instruyendo específicamente estas habilidades, las personas con SD pueden mejorar su conciencia fonémica y, por tanto, la lectura de no-palabras (Baylis y Snowling, 2012; Burgoyne et al., 2013; Cupples & Iacono, 2002; Goetz et al., 2008; Kennedy & Flynn, 2003; Van Bysterveldt et al., 2006), si bien, los resultados no son muy alentadores. Aunque suelen hacerse progresos en CF, las ganancias en lectura de no-palabras o palabras no-familiares son prácticamente anecdóticas. Es de destacar, no obstante, la existencia de enormes diferencias individuales. Pese a ello, estos estudios presentan diversos tipos de problemas que hacen dudar de sus resultados.
Un problema importante es el tamaño de las muestras: la más numerosa incluía 15 participantes (Goetz et al., 2008), lo que dificulta la generalización de resultados. Las edades son muy variadas (de preescolar a adultos) por lo que la experiencia de los participantes no es comparable. Esto puede tergiversar los resultados. Ello podría explicar la enorme variabilidad encontrada, algo que no se hace. No suele emplearse grupo control. La duración e intensidad de los programas es muy corta: sesiones de 45 min durante 6 semanas (Cupples & Iacono, 2002), 5 sesiones diarias de 10-15 min durante 6 semanas (Burgoyne et al., 2013), etc. Estas intervenciones parecen insuficientes dada la lentitud de aprendizaje de las personas con SD. Tampoco se informa sobre los métodos de lectura recibidos. El tipo de profesional implicado en el tratamiento varía entre estudios. No suele evaluarse el lenguaje oral, a excepción del vocabulario (generalmente, comprensivo). Tampoco suele evaluarse aspectos como percepción auditiva, articulación, atención, etc., que podrían explicar las variaciones encontradas. Hay diferencias entre tratamientos (habilidades entrenadas, métodos). A ello hay que unir un aspecto clave desde una perspectiva evolutiva: apenas existen estudios longitudinales (Snowling, Nash & Henderson, 2008).
Lectura y lenguaje oral en las personas con SD
Sue Buckley fue una de las pioneras en intentar demostrar la relación entre aprendizaje de la lectura y desarrollo del lenguaje oral en personas con SD. Buckley (2003) informa de varios estudios de caso que mostraban un progreso excepcional en lectura y lenguaje oral. Un elemento común a estos casos es que los niños comenzaron a leer muy temprano (producción primeras palabras). Otros estudios, con muestras más numerosas, también han encontrado una relación. Bochner et al. (2001) estudiaron las habilidades lectoras y de lenguaje de un grupo de 30 adultos (18 a 36 años) con cierto nivel lector. Los que leían con mayor fluidez (14 de 30), presentaban mejor lenguaje hablado y también eran los que antes habían comenzado a leer (preescolar). Buckley et al. (2006) examinaron 46 adolescentes con SD (11 a 20 años) que acudían a escuelas normalizadas y especiales. El 80 % de los que asistían a escuelas ordinarias superaba al otro grupo en lenguaje expresivo y lectura. Laws y Gunn (2002) analizaron 5 años después de la primera medida a 30 niños y adolescentes que acudían a escuelas especiales. Los niños que podían leer (16 -10 ya leían en la primera medida) poseían mejores puntuaciones en EM, lenguaje expresivo y MF. Burgoyne et al. (2012) realizaron un entrenamiento en lectura durante 20 semanas a 10 niños de 6 a 10 años. Su vocabulario expresivo mejoró significativamente. Además, los profesores informaron a través de una encuesta que el lenguaje oral y la claridad del habla habían progresado (5,7 y 5,6 respectivamente en una escala de 7).
Otros trabajos han encontrado un efecto de la lectura en comprensión. Laws et al. (1995) encontraron que los niños que habían aprendido a leer superaban en dos años a los no lectores en comprensión léxica y gramatical y en MF. Byrne et al. (2002) también encontraron cambios significativos en vocabulario receptivo en un seguimiento de 2 años (el lenguaje expresivo no fue evaluado).
Como puede apreciarse, estos estudios, aunque no demasiado numerosos, parecen mostrar alguna relación entre el aprendizaje de la lectura y el lenguaje oral (a veces solo en comprensión). Pese a ello, aunque parecen superar algunos de los problemas apuntados en el apartado anterior (muestras más numerosas, más estudios longitudinales, etc.), sigue habiendo problemas importantes: edades variadas, no indican métodos recibidos, no se explica la variabilidad, etc. Otra limitación importante tiene que ver con la práctica educativa. En general, los niños de escuelas ordinarias obtenían mayores progresos: es difícil diferenciar entre el impacto de la lectura y el input más enriquecido recibido en esas escuelas. Este aspecto es importante para analizar el papel que juegan los factores constitucionales vs. ambientales en la variabilidad (Snowling et al., 2008).
La revisión efectuada también permite extraer algunas lecciones: el aprendizaje temprano permite alcanzar las mejores habilidades en lectura, lenguaje y MF. La cantidad de práctica también parece importante. Una de las críticas realizadas a los programas de entrenamiento revisados era su brevedad.
Todo lo anterior hace necesario investigar con mayor rigor los efectos de la lectura sobre el lenguaje en las personas con SD. De encontrarse una relación positiva, tendríamos en nuestras manos una poderosa herramienta para mejorar su lenguaje oral. Ello requiere un paso previo: tratar de identificar la/s causa/s por la/s que la lectura podría mejorar el lenguaje oral. Ello también podría permitir analizar desde una nueva óptica los resultados encontrados.
Lectura y mejora del lenguaje oral
Como se ha mostrado, pese a los intentos por instruir directamente a las personas con SD en CF y métodos fónicos, los resultados han sido muy limitados. La explicación más aceptada es que ello se debería a sus problemas de CF (Kay-Raining Bird et al., 2000; Lemons & Fuchs, 2010). ¿Por qué es tan limitado su avance en CF?
La tarea de CF es compleja al requerir manipular unidades fonológicas que han de estar bien establecidas. En concreto, esta tarea implica procesamiento de input y output: los ítems son presentados oralmente y el niño tiene que realizar un análisis metalingüístico de las representaciones fonológicas (RFs) ofrecidas, crear un programa motor para el output y formular la respuesta verbal (Claessen & Leitão, 2012). Esto requiere RFs bien establecidas dado que las RFs pobremente definidas son más difíciles de segmentar y manipular (Elbro et al., 1998). Como señala Elbro (1998), los problemas a la hora de establecer RFs exactas y distintas serían un factor clave para acceder a las unidades sub-léxicas necesarias en las tareas de CF y aprender el principio alfabético. Esto explicaría las dificultades en CF de muchos niños con dificultades de lectura: niños con TEL, dislexia y ciertos subgrupos con problemas de habla (Pennington & Bishop, 2009). En este sentido, se ha encontrado que los niños con dislexia (Boada & Pennington, 2006) y algunos niños con trastornos de habla (Claessen et al.,2009) poseen RFs menos maduras.
En los últimos años se ha generalizado la instrucción en CF en la escuela para mejorar estas habilidades y favorecer el paso a la fase metafonológica. Sin embargo, los resultados sobre el aprendizaje de la lectura son inconsistentes (Hesketh, 2010). En los niños con TEL, los programas tradicionales de CF producen una mejora en CF, pero esto no conduce necesariamente a RFs más exactas y de mayor calidad (Claessen & Leitão, 2012). Este hecho parece aplicable a las personas con SD. Varios estudios recientes han encontrado un perfil lingüístico muy similar entre estos niños y los niños con TEL (Laws & Bishop, 2004; Caselli et al., 2008) y nuestro grupo de investigación ha preparado recientemente un simposio sobre este tema.
La lectura también puede jugar un papel importante en el desarrollo de las RFs. La CF se basa en RFs que progresivamente se van haciendo más pequeñas (sílabas, onset-rima, fonemas) y explícitas. La lectura puede precipitar este proceso (Maillart et al. 2004). Se sabe que existe relación recíproca entre CF y lectura tal que los niños van aumentando sus habilidades de CF según progresa su lectura (Claessen & Leitão, 2012). Una posibilidad es que la lectura obliga a identificar los sonidos individuales lo que puede favorecer su RF. Hulme et al. (2012) encontraron que en las personas con SD, al igual que en DT, la lectura contribuye al desarrollo de la conciencia fonémica.
Por otro lado, el aumento del vocabulario también parece esencial para el desarrollo de las RFs. De acuerdo con la hipótesis de reestructuración léxica (Metsala y Walley, 1998), el desarrollo del vocabulario provoca la segmentación de las RFs, un prerrequisito para la conciencia fonémica. La lectura es un medio de adquirir vocabulario, lo que incidiría en el desarrollo de las RFs. Metsala (1999 –v. también Carroll et al., 2003) encontró que la actuación en tareas de CF mejoraba en función del aumento del vocabulario. Hulme et al. (2012) también encontraron una fuerte correlación entre conciencia fonémica y vocabulario en personas con SD. Por último, la MF, esencial para el aprendizaje de palabras y la lectura, también depende de la calidad de las RFs.
En suma, las RFs bien definidas parecen ser un factor clave para el desarrollo del lenguaje y la lectura (Bishop & Snowling, 2004; Claessen et al., 2010). Las RFs mal definidas, por el contrario, tienen un efecto en cascada que afecta a múltiples procesos relacionados con la producción del habla, el desarrollo de las habilidades de CF, el aprendizaje de la lectura, la MF, etc.
En nuestra interpretación, gran parte de los resultados sobre el aprendizaje de la lectura en personas con SD presentados anteriormente podrían ser explicados por un déficit en las RFs. Esto les dificultaría el aprendizaje del lenguaje y la lectura y explicaría sus dificultades en tareas de CF, MF y posiblemente expliquen algo de la varianza de sus problemas de producción más allá de los problemas anatómico-estructurales.
La mejora de sus RFs podría tener implicaciones directas en los procesos de análisis del habla en unidades cada vez más pequeñas, lo que mejoraría la producción lingüística y la adquisición del vocabulario y esto, a su vez, su CF. Ello tendría implicaciones en lectura y lenguaje oral. También es de esperar que mejore su capacidad de MF, facilitando el almacenamiento y recuperación de la información lingüística y, por tanto, el aprendizaje morfo-sintáctico. Y a su vez, la lectura retroalimentaría todo lo anterior (ver figura 1). En nuestro conocimiento, esto no se ha investigado nunca con esta población.
En el diseño de nuestra metodología y plan de trabajo, se tendrá en cuenta todos estos elementos, junto con el análisis de las limitaciones identificadas en la revisión de trabajos sobre el aprendizaje de la lectura en personas con SD.
Por último, como señalan Claessen & Leitão (2012): “es difícil … ofrecer una intervención eficaz hasta que no comprendamos más las causas y naturaleza específica de los problemas del desarrollo del habla y el lenguaje. Esto solo puede ser logrado si los clínicos e investigadores trabajan juntos para estudiar las trayectorias evolutivas de las habilidades de lenguaje y las habilidades de procesamiento subyacentes que se requieren para lograr la competencia lingüística” (pp. 211-212).
Figura 1. Relaciones recíprocas entre las representaciones fonológicas (RFs), la producción lingüística, el vocabulario, la conciencia fonológica (CF) y la lectura.
